Essential Modifiers of Double Outlet Right Ventricle

はじめに

Double Outlet Right Ventricle (DORV) は、両方の大動脈が右心室から全体または優位に生じる心室動脈連絡型の一種である1-3。 先天性心疾患に対するsegmental approachでは、形態、接続、関係の3つの側面が定義される。4 DORVは心室動脈接合部の接続を定義するが、形態と関係を説明するものではない。 その結果、DORV 患者の臨床症状や必要とされる外科的処置は様々である。 そのため、DORV患者の評価には包括的な診断アプローチが必要となる。

経胸壁心エコーは、DORVの診断、外科的解剖学と関連異常の描写において第一線の検査である。 DORVの大半の症例では、経胸壁心エコーは手術の決定と計画に十分な情報を提供する。6 心エコーによる情報が不十分な場合は、コンピュータ断層撮影や磁気共鳴装置による横断的な補完的な画像診断が行われる。 3次元ボリュームで撮影された造影CTや磁気共鳴血管造影は、心内膜の表面表示や心臓の物理的レプリカの3次元印刷を可能にし、さらなる解剖学的評価や手術計画、また手術のトレーニングや練習に利用できる(図1)7,8)。 この絵入りエッセイでは、3次元磁気共鳴やコンピュータ断層撮影のデータを用いた心臓の仮想的・物理的再構成により、DORVの評価における本質的問題と論争的問題を概説する。 DORVは内臓心房位と房室結合の組み合わせで生じるが、ここでは内臓心房位、レボカリーダ、房室結合が一致する症例に限定して議論する。 二重出口右心室の症例における心内膜表面表現とそれに対応する3次元プリントモデルの作成過程。 心電図と呼吸でナビゲーションされた磁気共鳴血管像から血液プールのキャストをセグメント化した(左上)。 心臓弁の付着部位を細い帯で示した。 hollowと呼ばれるコンピュータグラフィックスツールで、厚さ1.7mmのシェルを作成した(左下)。 このモデルを回転させ、不要な部分を削除し(中央)、心内膜表面の解剖学的構造を示す(右上)。 このモデルを標準的なテッセレーション言語のファイルとして保存し、右下のように物理的なモデルを印刷した。 この心内膜表面表現では、外表面は真の解剖学を表していない。

Essential Morphological Modifiers in DORV

議論したように、DORVの心臓は表現型の均一性がない。5 DORVの心臓の不均一性の大きなスペクトルの原因となるいくつかの修正因子が存在する。 DORVのほぼすべての症例において、心室中隔の欠損は奇形の本質的な構成要素である。 心室中隔の欠損は心室間連絡と呼ぶべきとの意見もあるが、本稿の最後に挙げた理由から、従来から最も広く用いられている心室中隔欠損(VSD)という用語を使用することにした。 DORV の心臓の VSD は、1972 年に Lev ら9 名によって発表された後、長い間、大動脈下、肺静脈下、二重拘束、非拘束または遠隔 VSD の 4 群に分類されてきた(図 2;データ補足 2A-2C )。 1 DORV患者において臨床的・外科的に重要な修飾語は以下の通りである(表):

正常な関係Mirror-。正常時の画像Dextro-malposedLevo-malposedSide-by-side with aorta on the rightSide-by-sideは、大動脈を右側にした画像。左の大動脈を横にした状態

Table. List of Essential Modifiers of Surgical Anatomy of Double Outlet Right Ventricle

特徴 Primary Secondary
VSD marginと房室導線の関連 膜性VSDNonperimembranous VSDAtrioventricular septal defect
右心室から見たVSDの位置 Predominantly outletPredominantly inletConfluent inlet and outletPredominantly apical trabecularConfluent involving all 3 parts VSD と三尖弁環状部の位置関係。 Along <upper 1/3 Along upper 1/3 to 2/3 Along >upper 2/3
Size and multiplicity of the VSD UnrestrictiveRestrictive No identifiable VSD Single Multiple
VSDマージンに対する出口中隔の方向 VSD left marginTo right margin of the VSD VSDの平面と平行VSDの縁に関係しない欠損またはvestigial
筋内梁 SubaorticSubpulmonaryBilateralBilaterally deficient Extent of muscular infundibulum Long Short
大動脈関係
流出路狭窄症 大動脈弁狭窄症大動脈弁狭窄症肺静脈狭窄症肺静脈狭窄症肺静脈狭窄症 valvar atresia Aortic arch Unobstructed Tubular hypoplasia Coarctation Interruption
Type of DORV VSD location per Lev et al s9 分類による。 大動脈下肺底部 Doubly committed Noncommitted or remote Aligned with the subaortic outflow Aligned with the subpulmonary outflow Aligned with neither outflow STS-EACTS-AEPC class: VSD型 四徴症型 TGA型 非協同型 VSD型 AVSD
動静脈弁異常 三尖弁または僧帽弁の狭窄 Straddling or over- OVA型 OVA型 OVA型 AVSD OVA型 AVSD
心室容積 右心室容積 心室内バッフルのスペースは十分ある 心室内バッフルのスペースが少なすぎる 左心室容積 正常 ボーダーライン hypoplasia 小さすぎる
その他の所見・関連異常 全身静脈接続異常 肺静脈接続異常 心房付属器の並置 冠状動脈の起始と分布

AEPCはAssociation of European Pediatric Cardiologyを示す。 AVSDは房室中隔欠損、DORVはdouble outlet right ventricle、EACTSはEuropean Association of Cardio-Thoracic Surgery、STCはSociety of Thoracic Surgeons、TGAはtransposition of the great arteries、VSDはventricular septal defectを示す。

図2. Levらによるdouble outlet right ventricleの心室中隔欠損症(VSD)の分類9。 大動脈下(A)、肺下(B)、二重盲検(C)のVSDは古典的に中隔の出口部分を含むため、中隔小帯(TSM)の前縁と後縁の間に挟まれた状態である。 古典的なノンコミットVSDまたはリモートVSD(D)は、TSMの後縁の後方および下方にある心室中隔の入口部を含む。 ALは前縁、Aoは大動脈、Dは心室中隔欠損、LAは左心房、PLは後縁、PTは肺経、RAは右心房、TVは三尖弁を示す。 房室伝導軸とVSDの縁との関係(膜周囲型と非膜周囲型)

2.房室伝導軸とVSDの縁との関係(膜周囲型VSDと非膜周囲型)

2. 右心室から見た心室中隔のVSDの位置、および三尖弁の中隔リーフレットに沿った環状部との空間的関係

3.心室中隔にあるVSDの位置、および三尖弁の中隔リーフレットの環状部とVSDの位置

3. VSDの大きさ:非狭窄型と狭窄型

4. VSD縁に対する出口中隔の方向性

5. 筋内腔の有無と範囲

6. 大動脈関係

7. 大動脈あるいは肺流出路閉塞の有無

8. VSDと動脈弁の関係(Levら9)、DORVの種類(胸部外科学会-欧州心臓胸部外科学会-欧州小児先天性心臓病学会の分類)1

9.大動脈弁と動脈弁の関係(Levら3)、DORVの種類(欧州心臓胸部外科学会-欧州小児先天性心臓病学会-欧州心臓胸部外科学会)1

9.VSDと動脈弁の関係(Levら2)。 房室弁異常

10. 心室腔サイズ

11. その他の関連異常

Perimembranous Versus Nonperimbranous VSD

膜性中隔が無傷か欠損かにかかわらず、房室伝導軸は膜性中隔の後下縁に沿っているのでVSDマージンと膜性中隔の関係は重要である10. 膜中隔と隣接する筋中隔を含むVSDは膜周囲VSDと呼ばれ、房室伝導軸はVSDの後下縁に沿うように形成される。 VSDが膜性中隔を伴わない場合(非膜性VSD)、房室伝導軸はVSDの縁から離れた無傷の膜性中隔に沿って進む。 膜性中隔は、通常、三尖弁、僧帽弁、大動脈弁の間の三角形の空間に存在する中央の線維体の中隔延長であることに注目すると、VSDが膜周囲型であるか非膜周囲型であるかを定義する上で有意義なものであろう。 大動脈弁と肺動脈弁のいずれもが筋内腔を介在してこの三角形の空間を構成していない場合、中央線維体は三尖弁と僧帽弁輪の前上方の間にその位置を保つ。 画像診断や病理診断では、欠損の周膜性、非周膜性は、欠損縁の中隔葉の最頭側面に沿って三尖弁輪への直接接触の有無で判断できる(図3)

Figure 3. 膜周囲型と非膜周囲型の心室中隔欠損症(VSD)。 A、主に右心室の出口に向かって伸展する膜周囲型VSD。 B、心室中隔の出口部を含む二重盲検VSD。 A)の膜周囲型VSDは後縁が中隔葉上面の三尖弁(TV)環状部に直接接しているが、(B)の2重型VSDはTV環状部から離れた位置にある。 それぞれの症例で予想される房室伝導軸のコース(点線)に注意。 Aoは大動脈、dは心室中隔欠損、PTは肺動脈を示す。

心室中隔におけるVSDの位置

DORVの手術はほとんど右側から行われるので、右心室から見たVSDの位置は説明することになる。 VSDは一般に中隔の出口部分で,中隔小帯の前縁と後縁の間に存在する(図2A-2C;データ補足図2A-2C)。 あまり多くはないが、VSDは三尖弁の中隔リーフレットに沿った中隔の入口部分を主に侵している(図2D)。 しかし、VSDの位置はこれらの古典的な位置に限定されるものではない。 VSDが中隔の出口部と入口部の両方を含み、中隔小帯の後縁が欠損していることも稀ではない(図4;データ補足4A〜4C)。 まれに、VSDは中隔の頂部海綿部分に発生する。 DORVは房室中隔欠損を伴うこともあり、その場合は片方または両方の流出路に向かって伸展することが多い(図5)。 入口と出口に向かって伸びる膜状の心室中隔欠損(VSD)を有する二重出口右心室。 三尖弁輪の上端とLancisiの内側乳頭筋を結ぶ点線がVSDの入口(I)と出口(O)を区分している。 VSDは大動脈弁から少し離れたところにあり、長い大動脈下筋内腔がある。 心室内彎曲部(VIF)が大動脈弁と三尖弁を分離していることに注意。 VSDは大動脈下流出路と一直線上にあり、outlet septum(OS)はVSDの左上縁に挿入されている。 TVは三尖弁を示す。

図5. 房室中隔欠損(AVSD)と肺動脈下流出路閉塞を伴うdouble outlet right ventricle(DORV)を示す2症例。 A、半月弁から離れたAVSD。 欠損はほとんど心室中隔の入口部に限局している. しかし,欠損は大動脈下流出路と一直線に並んでいる. この症例は右異所性である. B, 大動脈弁に向かって伸展するAVSD(AVSDを伴うDORVの四徴症型)。 AVSDの頭側広がりは大動脈弁に達している。 両症例ともoutlet septum(OS)の偏位により肺動脈下流出路閉塞が認められる。 (A)ではoutlet septumはAVSDの上方で遊離しているが、(B)ではAVSDの頭側進展部の左縁に付着している。

Extent of the Tricuspid Valve in Proximity to the VSD

心室中隔の入口部を含むVSDの動脈弁へのバッフルは三尖弁のサイズおよび機能を損なう可能性がある. したがって、三尖弁の中隔リーフレットとVSDマージンの間の直接接触または近接の範囲を定義することが重要である(図6;データ補足6A-6C)

図6. 心室中隔欠損(VSD)と三尖弁(TV)の中隔リーフレットの関係。 三尖弁付着部に直接関係のないVSD(上;A)、三尖弁付着部の上部1/3に関係のあるVSD(中;B)、三尖弁付着部の2/3に関係のあるVSD(下;C)を示す3症例の図である。 dは心室中隔欠損を示す。

VSDの大きさと多発性

DORVではVSDは左心室の唯一の、あるいは少なくとも主要な出口である。 通常、VSDは単一で大きく、その直径は正常な大動脈弁の直径より大きい。 VSDが正常な大動脈弁のサイズより小さい場合、VSDは制限的とみなされる。11-13 まれに、頂部海綿体中隔にさらに筋性VSDが認められることがある。 まれに、VSDが確認できないこともある。 3

出口隔の方向

出口隔はDORVでは専ら右室構造である2,3。 出口中隔がVSDの左縁に融合している場合、VSDは右側の動脈幹(通常は大動脈)にのみ結合している(図2Aおよび図7A)。 出口中隔がVSDの右縁に癒合している場合、VSDは左側の動脈幹(通常は肺動脈幹)のみに癒合している(図2B、7B、8A;データ補足資料8A)。 頻度は低いが、出口中隔はVSDの右または左縁に付着することなく、心室中隔と平行になることがある。 VSDが主に中隔の出口部分を含み、出口中隔が心室中隔と平行である場合、VSDは後方に位置する動脈弁に委ねられる(図7Cおよび8B;Data Supplement8B)。 VSDが中隔の入口部を含む場合、出口中隔の下縁は右心室出口に自由に立っているように見える(図2、7D)。 心室中隔欠損(VSD)の縁に対する出口中隔(OS)の方向。dは心室中隔欠損を示す。

図8. 肺下心室中隔欠損(VSD;いわゆるTaussig-Bing奇形)を伴うDouble Outlet Right Ventricle(DORV)で、出口中隔の向きが異なる。 A:出口中隔(OS)がVSDの右縁に癒着し,VSDが左側肺動脈弁に排他的に結合しているDORV。 B:出口中隔が心室中隔の残りの部分に平行で、VSDの両側には融合しておらず、VSDがもっぱら後方に位置する肺動脈弁に結合している状態のDORV。 両頭矢印はVSDを貫通している。 MVは僧帽弁開口部、SAは大動脈下流出路、SPは肺動脈下流出路、TVは三尖弁開口部を示す。

まれに出口中隔が欠損または胎生であることがある。 2つの動脈弁が繊維状に連続する出口隔壁の欠如は、二重盲検VSD2(図2C)の重要な所見と見なされてきた。 しかし、出口隔壁が全くない、あるいは前庭にある場合、VSDは大動脈弁と肺動脈弁に等しく結合していないことが多い。 むしろ、VSDの関与は連続的で、大動脈弁にのみ関与することもあれば、肺動脈弁に関与することも少ない(図9B)。 逆に、出口中隔の存在は二重性VSDの診断を否定するものではありません(図9A)。 出口中隔の大きさと動脈弁へのVSDの関与は、2つの独立した形態学的特徴である。 出口中隔の欠損と心室中隔欠損(VSD)の動脈弁への二重結合。 A, 二重のVSDを有するこの症例では(d)、小さな自由浮動性の出口中隔(OS)がVSDの上部に見られる。 B, 大動脈弁と肺動脈弁が直接接している欠損型出口中隔の症例では、VSDはもっぱら大動脈弁の下方に位置している。

Extent of Muscular Infundibulum

大動脈弁または肺動脈弁は、流出路の全周が筋肉構造である場合、筋肉性の内膜または単に内膜または円錐によって支持されていると定義される。 内膜の存在は、大動脈弁または肺動脈弁と三尖弁が、心室内膜襞という筋肉を介在して分離されていることを意味する。 筋肉質な内腔は、それを支える半月弁を三尖弁から離して前方上方に押し上げる。 内膜の広さは、半月弁からVSDが離れていることにも寄与している。 中胸小胞と三尖弁との関係でVSDの位置が決まっている場合、内腔が長いほどVSDは半月弁から遠くなる(図10)3

図10. 心室中隔欠損(VSD)と半月弁の距離に対する筋内腔の広さ。 VSDはいずれの症例でも大動脈弁と一直線上にある。 (A)ではVSDは大動脈弁に近い位置にあるが、(B)では大動脈弁から離れた位置にある。 Bでは、VSDの大動脈内腔(両頭矢印)が(A)の内腔よりはるかに長いため、大動脈弁から離れた位置にある。 dは心室中隔欠損、RAは右房、TSMはtrabecula septomarginalisを示す。

Remoteness of the VSD From the Arterial Valves

VSDの動脈弁への非同伴性や遠隔性は、文献のみならず日々の臨床でも最も議論のある問題であろう。 入口部や海綿体部を含む欠損はnoncommitted9またはremote15 VSDsとみなされる。 境界例におけるcommittedとnoncommittedの区別は恣意的であるため、VSDと大動脈弁および肺動脈弁の両方との距離が年齢をマッチさせた大動脈弁径より大きい場合、VSDはnoncommittedと定義すべきであることが示唆された16,17。 この定義は明確であるように思われるが、過度に長い内腔がある場合、動脈弁は中隔の出口部分を含むVSDの上縁からかなりの距離にあることがあることを理解すべきである(図10B)3、18、19。逆に、中隔の入口部分を主に含むVSDは、動脈弁がかなりの筋肉質の内腔で支持されていない場合には動脈弁に接近することがある。 したがって、VSDが動脈弁から遠いかどうかは、VSDの中隔内の位置だけでなく、内槽の広さによっても決まる。 さらに、解剖学的定義では動脈弁に接しているVSDでも、動脈弁へのバッフルを行えない要因がある場合には、外科的には非接続となることも考慮する必要があります2,3,18。 したがって、いわゆる非協同型あるいは遠隔型VSDは、大動脈下および肺動脈下流出路に対するVSDの位置関係によって、さらにサブカテゴリーに分けられるべきである。 大動脈下VSD症例の典型的な心内解剖を示すDORVは、大動脈の位置が通常右側の大動脈と逆であれば、VSDが肺下に位置することになる(図11)。 逆に、肺静脈還流障害の症例で典型的な心内解剖を示すDORVでは、大動脈の位置が通常右側の大動脈と逆であれば、肺静脈還流障害が大動脈下に位置することになります(

図11. 大動脈関係と心室中隔欠損(VSD)。 A、同じ心内解剖と大動脈幹の位置を反転させた図。 半月弁へのVSDのコミットメントが左手と右手では逆になっている。 B、図9Bと同様のVSDの位置を示す3次元プリントモデル。 右側の肺動脈幹(PT)にコミットしている。 Aoは大動脈、dは心室中隔欠損、LAは左心房、OSは出口中隔、RAは右心房、TVは三尖弁を示す。

Ventricular Outflow Tract Obstruction

VSDが動脈弁にコミットしている場合、非コミットの動脈弁につながる流出路は出口中隔とその内腔の自由壁との間で狭窄する傾向がある。 つまり、大動脈弁下流のDORVでは肺下流出路閉塞が多く、肺下流のDORVでは大動脈弓の閉塞性病変を伴うか伴わない大動脈流出路閉塞が多く見られるのである。

右心室と左心室の容積

両心室の修復には、術後に両心室を十分に容積することが必要である。 心室内バッフルやトンネルは右室の一部が左室流出路に取り込まれるため、右室容積が損なわれる。 したがって、右室腔の大きさを評価し、手術後に残存する右室容積を推定することが重要である。

外科的に重要なその他の問題

DORVはしばしば全身または肺静脈の異常な接続により発生し、特に右または左異型を伴う内臓異型がある場合は、その傾向が強い。 円錐角膜異常の一形態として、心房付属器の左並置は珍しくない。 動脈切替術が必要な場合は、冠動脈の起始部と近位経路を記録しておく必要がある。

Ventricular Septal Defect Versus Interventricular Communication

最近、VSDと呼ばれてきた心室間のチャネルは、ほとんどの心臓画像医や外科医は、大動脈基部を左心室に再連結するための外科的パッチやバッフルの適用面をVSDとして定義すると推測して、インターベンツリカル(intventricular communication)と呼ぶべきであることが指摘されています2、3、6、20。 私たちの知る限り、これは私たちの施設だけでなく、ほとんどの施設でも同じではない。 我々は、間歇泉と呼ぶことを提案している面を、一般的な用語であるVSDを用いて簡単に、かつ全会一致で表現している。 しかし、VSDを拡大したり、出口中隔の一部または全部を切除したりすることなく、VSDを大動脈や肺動脈にバッフルする方法については、私たちはこのように説明しています。 このようにVSDを定義することで、出口中隔はファロー四徴症同様、DORVではもっぱら右心室の構造であるため、VSDの縁を形成することはないのです。 私たちがVSDと呼ぶものは、他の人がinterventricular communicationと呼ぶものと同一である。2,3,6,20

Disclosure

Yoo 博士は3次元(3D)印刷会社である 3D Human Organ Printing and Engineering Medical のオーナーで、非営利団体 International Medical Image Bank for Congenital Heart Diseases の最高責任者を務めています。

脚注

データ補足はhttp://circimaging.ahajournals.org/lookup/suppl/doi:10.1161/CIRCIMAGING.117.006891/-/DC1にあります。

Shi-Joon Yoo, MD, The Hospital for Sick Children, 555 University Ave, Toronto, Ontario, Canada M5G 1X8に対応するDepartment of Diagnostic Imagingに。 電子メール
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